Венозная мальформация как редкая причина нейропатии седалищного нерва

Нейропатия седалищного нерва (СН) — редкий и трудный диагноз в педиатрической практике и часто сопровождается трудно контролируемой нейропатической болью. Самыми распространёнными причинами повреждения СН у детей являются травма и ятрогенные поражения, реже причиной становятся опухолевые и сосудистые образования, среди которых самые редкие — интраневральные венозные мальформации. Мы представляем клинический случай мальчика 13 лет с правосторонней нейропатией СН с невыраженным нейропатическим болевым синдромом, асимметрией стоп и скудными нарушениями моторной и сенсорной функций конечности в течение 5 лет, которые нарушали походку.

Нейрофизиологическое тестирование позволило локализовать процесс и обнаружило асимметрию сенсорных и моторных ответов при тестировании нервов ног, при электромиографии определены изменения в мышцах, иннервируемых СН справа. Магнитно-резонансная томография выявила увеличение правого СН в области таза с неоднородным накоплением контрастного вещества. Из-за боли в конечности и вынужденного её положения — согнутой в коленном суставе — в качестве терапевтической стратегии было выбрано хирургическое лечение в объёме эндоневрального невролиза в сочетании с таргетной терапией — приёмом иммунодепрессанта.

Гистологическое исследование интраневрального образования подтвердило наличие венозной мальформации в виде разнокалиберных толсто- и тонкостенных сосудистых полостей с наличием фиброза и лимфоцитарной инфильтрацией. Результатом лечения было купирование нейропатического болевого синдрома и восстановление ходьбы у ребёнка.

Соблюдение этических стандартов. От законного представителя пациента получено добровольное информированное согласие на проведение лечения и публикацию данных.

Участие авторов:
Дружинина Е.С. — обзор публикаций по теме статьи, сбор и анализ данных, написание текста рукописи;
Исаев И.В. — выполнение хирургического вмешательства, написание текста статьи;
Костылев Ф.А. — сбор данных, написание текста статьи;
Нарбутов А.Г. — выполнение хирургического вмешательства, написание текста статьи;
Заваденко Н.Н. — написание текста статьи, проверка критически важного интеллектуального содержания, окончательное утверждение для публикации рукописи.

Финансирование. Исследование не имело спонсорской поддержки.

Конфликт интересов. Авторы заявляют об отсутствии конфликта интересов.

Поступила 13.03.2023
Принята к печати 27.03.2023
Опубликована 13.10.2023

1. Greene A.K., Liu A.S., Mulliken J.B., Chalache K., Fishman S.J. Vascular anomalies in 5,621 patients: guidelines for referral. J. Pediatr. Surg. 2011; 46(9): 1784–9. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2011.05.006

2. Prasad N.K., Chawla A., Lalezari S., de Ruiter G.C., Howe B.M., Amrami K.K., et al. A radiological classification system for intraneural vascular anomalies: assessment of potential for resection with high-resolution MRI. Acta. Neurochir. (Wien). 2016; 158(2): 329–34; discussion 334. https://doi.org/10.1007/s00701-015-2663-6

3. Khandelwal D.C., Sharma C.M., Srinivasan J. Pediatric sciatic neuropathies: a 30-year prospective study. Neurology. 2011; 77(19): 1772; author reply 1772. https://doi.org/10.1212/WNL.0b013e318239beb3

4. Jaque-Almendras C., Escobar R.G., Caicedo-Feijoo A., Beytía-Reyes M.L.A., Correa-Pérez S., Gejman-Enríquez R., et al. Pediatric sciatic neuropathy: Clinical presentation and long term follow up. Rev. Chil. Pediatr. 2020; 91(1): 85–93. https://doi.org/10.32641/rchped.v91i1.1355

5. Johal K.S., Platsas L., Chen H.C. Chronic sciatic nerve compression secondary to arteriovenous malformation: case discussion and literature review. Ann. R. Coll. Surg. Engl. 2021; 103(9): e278–81. https://doi.org/10.1308/rcsann.2020.7134

6. Van Gompel J.J., Griessenauer C.J., Scheithauer B.W., Amrami K.K., Spinner R.J. Vascular malformations, rare causes of sciatic neuropathy: a case series. Neurosurgery. 2010; 67(4): 1133–42; discussion 1142. https://doi.org/10.1227/NEU.0b013e3181ecc84e

7. Ilhanli I., Keskin O., Arslan E., Ekiz M. Sciatic nerve hypertrophy with Klippel-Trenaunay syndrome: a case report. Turk. Neurosurg. 2015; 25(3): 500–2. https://doi.org/10.5137/1019-5149.JTN.10523-14.1

8. Das R., Kumar I., Verma A., Shukla R.C. Spectrum of imaging findings in Klippel-Trenaunay syndrome affecting lower limbs: a report of three cases. Egypt. J. Radiol. Nucl. Med. 2019; 50: 104. https://doi.org/10.1186/s43055-019-0123-7

9. Pendleton C., Lenartowicz K.A., Howe B.M., Spinner R.J. Limb undergrowth in intraneural perineuriomas: an under-recognized association. World Neurosurg. 2020; 141: e670–6. https://doi.org/10.1016/j.wneu.2020.05.280

10. Mauermann M.L., Amrami K.K., Kuntz N.L., Spinner R.J., Dyck P.J., Bosch E.P., et al. Longitudinal study of intraneural perineurioma a benign, focal hypertrophic neuropathy of youth. Brain. 2009; 132(Pt. 8): 2265–76. https://doi.org/10.1093/brain/awp169

11. Brand C., Pedro M.T., Pala A., Heinen C., Scheuerle A., Braun M., et al. Perineurioma: A Rare Entity of Peripheral Nerve Sheath Tumors. J. Neurol. Surg. A. Cent. Eur. Neurosurg. 2022; 83(1): 1–5. https://doi.org/10.1055/s-0041-1726110

12. Srinivasan J., Escolar D., Ryan M., Darras B., Jones H.R. Pediatric sciatic neuropathies due to unusual vascular causes. J. Child. Neurol. 2008; 23(7): 738–41. https://doi.org/10.1177/0883073808314163

13. Cherian R.P., Li Y. Clinical and electrodiagnostic features of nontraumatic sciatic neuropathy. Muscle. Nerve. 2019; 59(3): 309–14. https://doi.org/10.1002/mus.26380

14. Uerschels A.K., Krogias C., Junker A., Sure U., Wrede K.H., Gembruch O. Modern treatment of perineuriomas: a case-series and systematic review. BMC Neurol. 2020; 20(1): 55. https://doi.org/10.1186/s12883-020-01637-z

15. Maruani A., Tavernier E., Boccara O., Mazereeuw-Hautier J., Leducq S., Bessis D., Guibaud L., Vabres P., Carmignac V., Mallet S., Barbarot S., Chiaverini C., Droitcourt C., Bursztejn A.C., Lengellé C., Woillard J.B., Herbreteau D., Le Touze A., Joly A., Léauté-Labrèze C., Powell J., Bourgoin H., Gissot V., Giraudeau B., Morel B. Sirolimus (Rapamycin) for Slow-Flow Malformations in Children: The Observational-Phase Randomized Clinical PERFORMUS Trial. JAMA Dermatol. 2021 Nov 1; 157(11): 1289-1298. https://doi.org/10.1001/jamadermatol.2021.3459. PMID: 34524406; PMCID: PMC8444064.

16. Hawkins C.M., Chewning R.H. Diagnosis and Management of Extracranial Vascular Malformations in Children: Arteriovenous Malformations, Venous Malformations, and Lymphatic Malformations. Semin Roentgenol. 2019; 54(4): 337-348. https://doi.org/10.1053/j.ro.2019.06.004. Epub 2019 Jun 26. PMID: 31706367.

17. Донюш Е.К., Кондрашова З.А., Поляев Ю.А., Гарбузов Р.В. Опыт использования сиролимуса в лечении детей с сосудистыми аномалиями. Российский журнал детской гематологии и онкологии (РЖДГиО). 2020; 7(3): 22-31. https://doi.org/10.21682/2311-1267-2020-7-3-22-31